Mentalisering og språk ved Klinefelter syndrom
Nathalie Bergh Susanne Kyte Fleten
Hovedoppgave i profesjonsstudiet i psykologi 30 studiepoeng
Psykologisk Institutt
Det samfunnsvitenskapelige fakultet Universitetet i Oslo
Vår 2021
I
Mentalisering og språk ved Klinefelter
syndrom
II
© Nathalie Bergh og Susanne Kyte Fleten 2021
Mentalisering og språk ved Klinefelter syndrom Nathalie Bergh og Susanne Kyte Fleten
http://www.duo.uio.no
III
Sammendrag
Bakgrunn: Kjernesymptomer ved autismespekterforstyrrelser (ASF), som forstyrret utvikling av språk og kommunikasjon, og sosiale utfordringer, er utbredt blant menn med Klinefelter syndrom (KS). Forskning på ASF viser at disse symptomene kan knyttes til mentaliseringsvansker, som er uavhengige av generelle kognitive evner. Denne studien undersøkte om mentalisering er et problemområde blant menn med KS og om eventuelle vansker har sammenheng med generelle kognitive evner, med særlig fokus på verbale evner.
Studien er en del av pilotprosjektet XXY Nordic - Den Nordiske Klinefelterstudien.
Metode: Vi testet 26 menn med KS og 26 friske mannlige kontrollpersoner i alderen 19-65 år med Mentaliseringstesten RMET (Reading the Mind in the Eyes Test, Revised;
Baron-Cohen, 2001). Verbale evner og utføringsevner ble kartlagt med et utvalg av
nevropsykologiske tester. Tre problemstillinger ble undersøkt: 1) Har deltakerne med KS og kontrollgruppen ulik prestasjon på en test som krever mentalisering? 2) Har den forventede gruppeforskjellen i skårer på Mentaliseringstesten RMET sammenheng med forskjeller i generelle kognitive evner? 3) Er det enkelte følelsestilstander som menn med KS spesielt strever med å mentalisere? Vi benyttet følgende analyser for å undersøke problemstillingene:
T-tester for uavhengige utvalg, Pearsons produkt-moment korrelasjonsanalyser og multiple regresjonsanalyser.
Resultater: Deltakerne med KS hadde signifikant lavere skåre på Mentaliseringstesten RMET enn kontrollgruppen, og skåret på linje med hva som er rapportert for personer med ASF. Gruppeforskjellen var imidlertid ikke signifikant når vi kontrollerte for Fullskala IQ.
Verbale mål, samt utføringsmål hadde sterk sammenheng med Mentaliseringstesten RMET for KS gruppen og kunne signifikant forklare variasjon i skårer på Mentaliseringstesten RMET. Deltakerne med KS strevde spesielt med negative og nøytrale følelsestilstander sammenlignet med kontrollgruppen.
Konklusjon: Resultatene fra studien tyder på at menn med KS har
mentaliseringsvansker målt med Mentaliseringstesten RMET. Til forskjell fra hva som er typisk ved ASF, ser vanskene ut til å ha sammenheng med generelle kognitive evner. I motsetning til hva vi forventet, ser det ut til at utføringsevner har mer betydning for mentalisering enn verbale evner. Resultatene tyder også på at mentaliseringsvanskene kan være begrenset til negative og nøytrale følelsestilstander.
IV
Forfattere: Nathalie Bergh og Susanne Kyte Fleten Tittel: Mentalisering og språk ved Klinefelter syndrom Veileder: Krister Fjermestad
Biveileder: Anne-Kristin Solbakk
Forord
Denne hovedoppgaven er en del av pilotprosjektet XXY Nordic - Den Nordiske Klinefelterstudien. Pilotprosjektet ble lagt frem på Klinefelterforeningen sitt landsmøte våren 2018, og startet opp høsten samme år ved Universitetet i Oslo. XXY Nordic er et samarbeid mellom Frambu kompetansesenter for sjeldne diagnoser, Klinefelterforeningen i Norge, Norsk kompetansesenter for nevroutviklingsforstyrrelser og hypersomnier (NevSom), Århus Universitet, Århus Universitetssykehus, og Karolinska Institutet.
Fra høsten 2018 til høsten 2020 var vi med som forskningsassistenter under
datainnsamlingen for denne studien, sammen med flere andre studenter, og vi har bidratt til å samle inn nevropsykologiske data. Våren 2019 deltok vi på Klinefelterforeningen sitt
landsmøte. Her ledet vi fokusgrupper hvor vi ble bedre kjent med flere menn med KS. Slik fikk vi større innsikt i hva de opplevde som utfordrende med diagnosen Klinefelter syndrom, og hva de etterlyste av forskning. Deltakerne ga oss verdifulle innspill for tema på
hovedoppgaven.
Vi ønsker først og fremst å takke alle de 58 deltakerne som stilte opp i studien. Tusen takk! Deretter ønsker vi å takke Krister Fjermestad og Ann-Kristin Solbakk for gode
tilbakemeldinger og innspill, og ikke minst litt humor i siste innspurt. Takk til André og Vegard for emosjonell støtte. Takk til Nicholas Bergh og Cathrine Dammen for
korrekturlesing. Til slutt ønsker vi selvfølgelig å takke hverandre for et godt samarbeid. Det har vært en lærerik, krevende og morsom prosess.
V
Innholdsfortegnelse
1 Introduksjon... 1
1.1 Bakgrunn ... 1
1.1.1 Begrepsavklaring ... 2
1.2 Klinefelter syndrom ... 3
1.2.1 Somatisk beskrivelse av KS ... 3
1.2.2 Kognitiv funksjon ved KS ... 4
1.2.3 Psykologiske og sosiale aspekter ved KS ... 4
1.2.4 Sosiodemografiske aspekter ved KS ... 5
1.3 Mentalisering ... 6
1.3.1 Mentaliseringsvansker ... 7
1.3.2 Mentalisering blant menn med KS ... 8
1.4 Språk og språkvansker ... 9
1.4.1 Språk og verbale evner blant menn med KS ... 9
1.5 Sammenhengen mellom mentalisering og språk ... 10
1.6 Problemstilling og hypoteser ... 12
2 Metode ... 13
2.1 Rekruttering ... 13
2.2 Utvalget ... 13
2.3 Etiske betraktninger ... 13
2.4 Måleinstrumenter ... 14
2.4.1 Bakgrunnsinformasjon ... 14
2.4.2 Mentaliseringstest ... 14
2.4.3 Verbale tester ... 17
2.4.4 Visuell-analytiske tester ... 18
2.4.5 Mål på generelt evnenivå ... 18
2.5 Prosedyre ... 19
2.6 Analyseplan ... 19
3 Resultater ... 21
3.1 Beskrivende statistikk av gruppene ... 21
3.2 Sammenligning av Mentaliseringstesten RMET mellom gruppene ... 22
3.3 Sammenligning av ulike kognitive mål mellom gruppene ... 22
3.3.1 Korrelasjonsanalyse ... 23
3.3.2 Regresjonsanalyser ... 24
VI
3.4 Spesifikke følelsestilstander ... 26
4 Diskusjon ... 28
4.1 Sammenligning av skårer på Mentaliseringstesten RMET ... 28
4.2 Sammenheng mellom generelt evnenivå og mentalisering ... 29
4.2.1 Sammenheng mellom språk og mentalisering ... 30
4.2.2 Sammenheng mellom mentalisering og Utførings-IQ ... 31
4.3 Mentalisering av spesifikke følelsestilstander ... 32
4.4 Styrker og begrensninger ved studien ... 33
4.4.1 Metodiske vurderinger av utvalg og rekruttering ... 33
4.4.2 Metodiske vurderinger av måleinstrumentene ... 35
4.4.3 Etiske vurderinger ... 37
4.5 Implikasjoner for forskning og praksis ... 38
5 Oppsummering og konklusjon ... 41
Litteraturliste ... 42
1
1 Introduksjon
1.1 Bakgrunn
Klinefelter syndrom (KS) er en kjønnskromosomforstyrrelse som forekommer blant menn, og som medfører svekket produksjon av testosteron (Klinefelter et al., 1942; Lanfranco et al., 2004). Menn med KS har økt risiko for en rekke plager, både fysiske, psykologiske og sosiale. I tillegg er kognitive vansker, særlig språkvansker, vanlig (Boada et al., 2009;
Bojesen & Gravholt, 2007; Skakkebæk et al., 2017). Til tross for at menn med KS opplever plager på mange områder, er behandling ofte begrenset til testosteronbehandling (Groth et al., 2013). Denne studien retter fokus mot psykologiske og kognitive vansker som er vanlig ved KS. Økt kunnskap om KS kan på sikt bidra til å forme et behandlingstilbud for denne gruppen. I tillegg kan økt kunnskap bidra til at KS blir lettere å oppdage for helsepersonell.
Denne studien utforsker mentaliseringsevner blant menn med KS, og betydningen av språkevner for mentalisering.
Mentalisering er evnen til å fortolke og forstå egne og andres indre tilstander (Bateman
& Fonagy, 2004). Mentalisering er assosiert med psykisk helse (Allen et al., 2008; Luyten et al., 2020), generelt evnenivå (Baker et al., 2014), og verbale evner (Peterson & Miller, 2012).
Sammenhengen mellom mentalisering og språk er mye utforsket blant personer med autismespekterforstyrrelser (ASF). Et gjennomgående funn er at personer med ASF strever med mentalisering, selv når de har god språkfunksjon (Baron‐Cohen et al., 2001; Peñuelas- Calvo et al., 2019). Samtidig har studier av friske barn vist at disse funksjonene utvikles i takt med hverandre i en tilknytningskontekst (Meins & Fernyhough, 1999). Å undersøke
sammenhengen mellom mentalisering og språkfunksjoner i ulike kliniske grupper har implikasjoner for behandling. Dersom mentaliseringsvanskene forstås som sekundære til språkvansker eller til generelle kognitive vansker, vil det tale for tidlig innsats og økt
opplæring på skolen. Dersom mentaliseringsvansker forstås som mer uavhengige av kognitive funksjoner, slik som ved ASF, taler det for intervensjoner knyttet direkte mot mentalisering, eksempelvis mentaliseringsbasert terapi (Bateman & Fonagy, 2004).
Få studier har undersøkt mentaliseringsevner blant menn med KS. Studier som er gjort har undersøkt beslektede konsepter, slik som sosial kognisjon. Dette er den første studien som benytter Mentaliseringstesten RMET (Reading the Mind in the Eyes Test, Revised; Baron‐
Cohen et al., 2001) til å måle mentalisering blant menn med KS. Vi vil derfor referere en del til ASF-litteraturen, samt til studier av gutter og menn med KS som har brukt andre mål på sosial kognisjon. Ettersom KS er et relativt ukjent syndrom starter vi introduksjonen med å gi
2 et bredt bilde av hva KS kan innebære, og går deretter nærmere inn på kunnskap om
mentalisering og språk. Før vi tar fatt i litteraturen, gir vi en begrepsavklaring.
1.1.1 Begrepsavklaring
Begrepet mentalisering er nært knyttet til begrepene Theory of Mind og sosial kognisjon. Definisjonene av Theory of Mind og mentalisering er veldig like, og forskjellen mellom dem handler mer om hvilken forskningstradisjon som omtaler fenomenet. Vi definerer mentalisering som evnen til å fortolke og forstå egne og andres indre tilstander (Bateman & Fonagy, 2004). Indre tilstander inkluderer følelser, ønsker, holdninger og mål (Luyten et al., 2020). Det vi eksplisitt måler gjennom Mentaliseringstesten RMET er
imidlertid evnen til å fortolke andres følelsestilstander. Vi benytter begrepet følelsestilstander fremfor følelser ettersom Mentaliseringstesten RMET inneholder noen indre tilstander som ikke tilhører rene følelseskategorier, men som likevel er nært beslektet (Baron‐Cohen et al., 2001). “Spøkefull” og “vennlig” er to eksempler på følelsestilstander i Mentaliseringstesten RMET.
I nyere tid har forskere fra flere tradisjoner beveget seg mot å bruke
mentaliseringsbegrepet fordi det i større grad omfavner det relasjonelle og affektive aspektet, og er mer intuitivt knyttet til behandling (Fonagy et al., 2007). Begrepets popularitet er også synlig ved at publiserte studier som handler om mentalisering har mangedoblet seg de siste tiårene (Luyten et al., 2020). Ettersom vi ønsket å rette fokus mot implikasjoner for
behandling valgte vi å benytte begrepet mentalisering fremfor Theory of Mind. Dette begrepet fungerer også bedre på norsk.
Vi benytter også begrepet sosial kognisjon, et bredere begrep enn mentalisering, som handler om hvordan hjernen prosesserer sosial informasjon (Augustinos et al., 2014; Malaei et al., 2020). Når vi omtaler kognitiv funksjon som ikke er av sosial natur benytter vi begrepet generell kognitiv funksjon eller generelle kognitive evner. Vi benytter begrepet Fullskala IQ når vi refererer til intellektuell funksjon, målt gjennom evnetester. Videre veksler vi mellom å bruke ordet språk og verbale evner. Vi bruker språk når vi omtaler den globale egenskapen, og begrepet verbale evner når vi refererer til språkfunksjoner som er målt med standardiserte tester. Verbal IQ bruker vi når vi omtaler den verbale indeksen i evnetester. Vi benytter begrepet visuell-analytiske evner, som blant annet omfatter evnen til å prosessere visuell informasjon, når vi omtaler ikke-verbale evner. Når vi skal referere til visuell-analytiske evner undersøkt i denne studien, bruker vi begrepet Utførings-IQ.
3 1.2 Klinefelter syndrom
KS er den vanligste kjønnskromosomforstyrrelsen blant menn, med en estimert prevalens på én per 660 menn (Bojesen & Gravholt, 2007). Menn med KS har ett eller flere ekstra X-kromosom, sammenlignet med den vanligste kjønnskromosomkombinasjonen hos menn som er 46,XY. Kjønnskromosomkombinasjonen 47,XXY er den vanligste varianten av KS. KS kan medføre både fysiologiske, psykologiske og kognitive forandringer, og ulike symptomkombinasjoner gjør at KS er vanskelig å diagnostisere. Man regner med at KS er svært underdiagnostisert, og det er blitt estimert at kun 25% får diagnosen (Bojesen et al., 2003). I det følgende vil vi presentere kunnskap om somatiske faktorer, kognitiv funksjon, psykologisk funksjon og sosiodemografiske aspekter ved KS.
1.2.1 Somatisk beskrivelse av KS
Kjernetrekket blant menn med KS er svekket produksjon av testosteron, som kalles hypogonadisme (Klinefelter et al., 1942; Lanfranco et al., 2004). Hypogonadisme medfører potensielt forsinket pubertet, at puberteten uteblir, eller infertilitet grunnet svekket
sædproduksjon (Groth et al., 2013). Hypogonadisme kan forsinke eller redusere utviklingen av normale kjønnskarakteristika, for eksempel ved redusert kroppshår og muskelmasse. Menn med KS beskrives typisk å være høye og ha relativt kortere overkropp, smalere skuldre, bredere hofter, mindre testikler og mindre kroppshår enn menn uten KS (Bojesen & Gravholt, 2007; Klinefelter et al., 1942; Skakkebæk et al., 2017). Gynekomasti, som er utvikling av bryster, er relativt vanlig for gutter under puberteten, men prevalensen er noe høyere blant gutter med KS (Bojesen & Gravholt, 2007). Behandlingen som tilbys menn med KS er hovedsakelig testosteronbehandling, for å kompensere for følgene av hypogonadisme. For eksempel har menn med KS høyere magefettmasse enn kontrollpersoner med samme kroppsmasseindeks, og menn som får testosteronbehandling har mindre magefett enn menn som ikke mottar behandling (Chang et al., 2015).
Studier (Bojesen et al., 2004, 2006) viser at menn med KS har en forhøyet risiko for å utvikle diabetes og metabolske sykdommer. Kardiovaskulære- og respirasjonsrelaterte sykdommer, mage- og tarmsykdommer, samt osteoporose er også vanligere blant menn med KS, enn i normalpopulasjonen. Forhøyet tidlig mortalitet er påvist, men den bakenforliggende årsaken til dette er ukjent (Swerdlow et al., 2005). Det antas at dødsrisikoen er knyttet til høyere prevalens av de ulike sykdommene assosiert med KS (Bojesen et al., 2004)
Oppsummert er KS assosiert med en rekke sykdommer og redusert livslengde.
Behandlingen som tilbys menn med KS er primært rettet mot somatiske symptomer fremfor å
4 rette seg mot de kognitive- og psykiske utfordringene mange menn med KS også har (Groth et al., 2013)
1.2.2 Kognitiv funksjon ved KS
En gjennomgang av flere studier på kognitiv funksjon blant menn med KS viser at for de fleste ligger evnenivået mellom midtre og nedre del av normalområdet (Groth et al., 2013).
Menn med KS har mest uttalte vansker knyttet til språk og Verbal IQ, mens Utførings-IQ, som blant annet omfatter visuell-analytiske evner, ikke skiller seg vesentlig fra friske kontrollpersoner (Boada et al., 2009; Rovet et al., 1996).
Selv om visuell-analytiske evner er ansett som en relativ kognitiv styrke blant menn med KS, finnes det forskning som tyder på at vansker med enkelte aspekter av visuell informasjonsprosessering er vanlig. En studie som undersøkte visuell
informasjonsprosessering blant barn med KS fant at 17% av 70 deltakere hadde vansker med mønstergjenkjenning, 26% hadde vansker med ansiktsgjenkjenning, og 33% hadde problemer med å identifisere riktig følelsestilstand når de ble vist bilder av ansiktsuttrykk. Forfatterne fant dermed at vanskene med visuell informasjonsprosessering økte i takt med at oppgaven stilte høyere krav til sosial kognisjon (van Rijn et al., 2018).
I tillegg til verbale vansker, og enkelte vansker med visuell informasjonsprosessering, har mange menn med KS vansker med eksekutiv funksjon og oppmerksomhet (Lee et al., 2011; Skakkebæk et al., 2014). Eksekutive funksjoner er et paraplybegrep for en rekke høyere ordens kognitive funksjoner relatert til kontrollert prosessering. Eksekutive funksjoner
inkluderer planlegging, initiering, inhibering, selvregulering, arbeidsminne, mental fleksibilitet, og oppmerksomhetskontroll (Miyake et al., 2000). Enkelte eksekutive funksjoner, som inhibitorisk kontroll og arbeidsminne, er funnet å korrelere med
mentalisering (Bull et al., 2008). Det ser også ut til å være en sammenheng mellom eksekutiv funksjon og sosiale ferdigheter blant menn med KS (Skakkebæk et al., 2017).
Oppsummert er utfordringer knyttet til kognisjon vanlig blant menn med KS. I dette avsnittet har vi presentert utfordringer knyttet til visuell-analytiske evner og eksekutive funksjoner. Svekket språkfunksjon er imidlertid den vanligste kognitive utfordringen blant menn med KS (Skakkebæk et al., 2017; van Rijn et al., 2008a). Språkfunksjon blant menn med KS vil vi drøfte mer inngående senere i introduksjonen.
1.2.3 Psykologiske og sosiale aspekter ved KS
Visse personlighetstrekk ser ut til å være mer fremtredende blant menn med KS som gruppe. En studie viste at menn med KS skilte seg på en rekke personlighetstrekk
sammenlignet med normalpopulasjonen. De hadde høyere nivå av nevrotisisme, og lavere
5 nivåer av ekstraversjon, åpenhet for nye erfaringer, og planmessighet (Skakkebæk et al., 2017). Høy nevrotisisme kjennetegnes ved økt sårbarhet for stress og en tendens til å gruble og bekymre seg. Høy grad av nevrotisisme er assosiert med dårligere psykisk helse (Widiger
& Trull, 1992). Menn med KS rapporterer også at de opplever mer psykologisk stress enn normalpopulasjonen (Skakkebæk et al., 2018a). Sammenlignet med normalpopulasjonen har menn med KS rapportert lavere subjektiv velvære og livskvalitet (de Ronde et al., 2009;
Skakkebæk et al., 2018a), lavere selvfølelse og lavere nivå av opplevd sosial støtte (Herlihy et al., 2011). Lavere nivå av opplevd sosial støtte har sammenheng med risiko for å utvikle en rekke psykiske lidelser (Coyne & Downey, 1991; Kessler et al., 1985).
Menn med KS har også økt risiko for å utvikle ulike psykiske lidelser (Bruining et al., 2009, 2011; Ratcliffe, 1999). Undersøkelser av psykiske lidelser ved KS viser økt risiko for depresjon, angst, atferdsforstyrrelser, forstyrrelse av aktivitet og oppmerksomhet (ADHD) og schizofreni (Cederlöf et al., 2014; Skakkebæk et al., 2018b). Studier som har undersøkt både KS og ASF, peker på flere fellestrekk mellom gruppene (Jha et al., 2007; van Rijn et al., 2008b). Kjernesymptomer ved ASF er kvalitative avvik i utviklingen av evnen til gjensidig sosial interaksjon og kommunikasjon (WHO, 2019). I en studie oppfylte 27% av 51 gutter med KS de diagnostiske kriteriene for ASF (Bruining et al., 2011), og ASF forekommer 6 ganger hyppigere blant menn med KS enn ellers i befolkningen (Cederlöf et al., 2014).
Forstyrret utvikling av språk og kommunikasjon forekommer altså ofte ved KS (Bishop et al., 2011).
Sosiale utfordringer er også vanlig blant menn med KS (Geschwind et al., 2000; van Rijn et al., 2006; van Rijn et al., 2008b; Zitzmann et al., 2004), og et trekk som deles med ASF. De sosiale utfordringene innebærer vansker med å forstå andres atferd, og vansker med å skape mening og sammenheng i de omfattende og komplekse sosiale interaksjonene man er en del av (van Rijn et al., 2018).
Oppsummert viser forskningen at menn med KS har økt sårbarhet for psykiske lidelser og utfordringer knyttet til sosial kognisjon.
1.2.4 Sosiodemografiske aspekter ved KS
Menn med KS skiller seg fra normalpopulasjonen på enkelte sosiodemografiske variabler. Studier har vist at menn med KS har et lavere utdanningsnivå (Skakkebæk et al., 2015). Av 1049 menn med KS hadde 7% fullført høyere utdanning ved 30-årsalderen, sammenlignet med 25% av ≥100,000 kontrollpersoner. Høyere utdanning ble definert som minst treårig utdanning ved universitet eller høyskole (Bojesen et al., 2011). Lavere
utdanningsnivå kan ses i lys av de verbale utfordringene, slik som lese- og skrivevansker, som
6 er vanlig blant menn med KS (Bender et al., 1986; Graham et al., 1988; Ratcliffe, 1999).
Menn med KS har lavere inntekt sammenlignet med normalpopulasjonen (Skakkebæk et al., 2015), også når de matches på utdanningsnivå (Bojesen et al., 2011). I tillegg arbeider menn med KS færre timer (Skakkebæk et al., 2018a), og går tidligere av med pensjon enn
gjennomsnittsbefolkningen (Stochholm et al., 2012). Sammenlignet med menn uten KS har de også færre partnerskap og det er mindre sannsynlig at de vil stifte familie (Stochholm et al., 2012). Flere studier har også sett på kriminalitet blant menn med KS. Enkelte studier har funnet en høyere prevalens for å være dømt for kriminalitet (Schröder et al., 1981), men dette blir i stor grad forklart av sosioøkonomiske og kognitive variabler (Stochholm et al., 2012).
Til nå har vi beskrevet at KS potensielt innebærer en rekke utfordringer, både av somatisk, psykologisk, kognitiv og sosial art. Disse vanskene kan ses i sammenheng med flere sosiodemografiske variabler hvor menn med KS skiller seg fra normalpopulasjonen, slik som utdanningsnivå, arbeid og inntekt, samt sivilstatus og familiesituasjon.
Mentalisering er assosiert både med psykisk helse (Bateman & Fonagy, 2004; Luyten et al., 2020), generelt evnenivå (Baker et al., 2014), og verbale evner (Peterson & Miller, 2012).
På bakgrunn av dette er det nærliggende å anta at menn med KS også strever med
mentalisering. Videre vil vi presentere sentral litteratur om mentalisering og språk, og deretter litteratur om KS-spesifikke vansker på disse områdene.
1.3 Mentalisering
Mentalisering er evnen til å forstå og fortolke egne og andres indre tilstander (Bateman
& Fonagy, 2004). Mentaliseringevnen hjelper oss å forstå egen og andres atferd ved at man fortolker den indre motivasjonen bak atferden, slik som følelser, tanker, lyster og behov.
Mentalisering bidrar til å gi mening til de komplekse sosiale omgivelsene mennesker beveger seg i (Luyten et al., 2020). God mentalisering er forbundet med god psykisk helse og
mentaliseringsvansker er forbundet med flere former for psykopatologi (Luyten et al., 2020).
Mentalisering har vært et fokus i mange forskningsfelt slik som ved forskning innenfor utviklingsforstyrrelser (Baron-Cohen et. al, 2001), evolusjonspsykologi (Premack &
Woodruff, 1978), tilknytningsparadigmet (Fonagy & Target, 1997), nevropsykologi (Frith, 2001), personlighetspatologi (Bateman & Fonagy, 2004) og psykiske lidelser (Luyten et al., 2020). Forskjellige foki har bidratt til noe forvirring knyttet til hvordan mentalisering skal forstås og defineres.
Et nyttig rammeverk som forener flere tradisjoner deler imidlertid mentalisering i fire dimensjoner, som hver er antatt å avhenge av ulike kognitive prosesser (Luyten et al., 2020).
Den ene dimensjonen skiller mellom automatisk og kontrollert prosessering, hvor førstnevnte
7 omhandler refleksive prosesser som oppleves som automatisk, mens kontrollert prosessering krever refleksjon og språk. Den andre dimensjonen skiller mellom mentalisering rettet mot egne følelsestilstander eller mot andres følelser og intensjoner. Den tredje dimensjonen skiller mellom mentalisering knyttet til indre eller ytre trekk. Indre trekk innebærer antakelser om følelsestilstand, og ytre trekk er for eksempel å studere sosiale hint som ansiktsuttrykk og kroppsholdning. Den fjerde dimensjonen skiller mellom kognitiv og affektiv mentalisering.
Kognitiv mentalisering er mer preget av logisk tenkning, for eksempel perspektivtaking.
Affektiv mentalisering er nært knyttet til følelsesmessige opplevelser som vekkes i
forskjellige situasjoner. Antakelsen er at forskjellige typer psykopatologi kan forstås ut ifra ubalanse i en eller flere av disse dimensjonene (Luyten et al., 2020).
1.3.1 Mentaliseringsvansker
Å misforstå andres følelsestilstander er forbundet med flere former for psykopatologi (Luyten et al., 2020). Mentaliseringsvansker er blant annet assosiert med
personlighetsforstyrrelser (Bateman & Fonagy, 2004; Fonagy & Luyten, 2009), schizofreni (Penn et al., 2007) og traumelidelser (Sharp et al., 2012). Mentaliseringsvansker er også vanlig ved angstlidelser og depressive lidelser (Luyten et al. 2020). Blant disse psykiske lidelsene forstås mentaliseringsvanskene i konteksten av tidlige tilknytningserfaringer, men også til dels som resultat av psykisk lidelse (Nolte et al., 2011).
Ettersom KS skyldes kjønnskromosomtrisomi og er medfødt, er det mer
hensiktsmessig å vurdere andre tilstander hvor mentaliseringsvansker i større grad forstås som en medfødt svekkelse, slik som ved ASF. Kjernesymptomene ved ASF, som vansker med kommunikasjon og sosial interaksjon, er også dokumentert blant menn med KS (Bruining et al., 2009). Ved ASF forstås mentaliseringsvansker som en spesifikk kognitiv svekkelse (Baron-Cohen, 2000; Sasson et al., 2013). Med spesifikk svekkelse menes at vanskene ikke kan forklares av generell svekkelse i andre kognitive domener. Flere hevder at denne spesifikke kognitive svekkelsen, altså mentaliseringsvansker, kan forklare en rekke
symptomer ved ASF, slik som vansker med sosial interaksjon, kommunikasjon og pragmatisk språk (Baron-Cohen, 2000; Frith & Frith, 2012; Sasson et al., 2013).
Utviklingen av tester som skal måle mentalisering, slik som Mentaliseringstesten RMET (Reading the Mind in the Eyes test, Revised; Baron-Cohen et al., 2001), har gjort det mulig å studere mentalisering empirisk. Testen innebærer tolkning av følelsestilstander, basert på bilder av øyne. Mentaliseringstesten RMET måler dermed flere dimensjoner av
mentalisering. Den måler affektiv mentalisering, rettet mot andre. Den krever antakelse av følelsestilstand basert på ytre trekk ved de avbildede øynene. Videre kan prosesseringen være
8 både automatisk og kontrollert (Malaei et al., 2020). Et gjennomgående funn er at personer med ASF presterer dårligere på Mentaliseringstesten RMET enn friske kontrollpersoner, selv når det kontrolleres for generelt evnenivå (Baron-Cohen et al., 2001; Peñuelas-Calvo et al., 2019). Andre studier peker imidlertid på at generelle kognitive evner spiller inn i forskjellene man finner (Baker et al., 2014; Peterson & Miller, 2012). Dette har inspirert en
forskningsretning som ser på sammenhengen mellom Mentaliseringstesten RMET og prestasjon på andre kognitive tester (Peñuelas-Calvo et al., 2019). Videre vi vi redegjøre for kunnskapsstatus om mentalisering blant menn med KS.
1.3.2 Mentalisering blant menn med KS
Det er lite forsket på evnen til mentalisering blant menn med KS, til tross for at mange av utfordringene man typisk ser ved mentaliseringsvansker er fremtredende i denne gruppen (Bojesen & Gravholt, 2007). Studier tyder på at svekket sosial kognisjon er vanlig blant menn (og kvinner) med kjønnskromosomtrisomi (Bishop et al., 2011; van Rijn et al., 2014b). En studie fant at gutter (og jenter) med ekstra X-kromosom hadde like store sosiale vansker som barn med ASF. De sosiale vanskene var knyttet til vansker med samarbeid, å være
selvhevdende, å ta sosialt ansvar, samt å ha selvkontroll i sosiale situasjoner. Vanskene var uavhengige både av generelt evnenivå, samt reseptivt- og ekspressivt språk (van Rijn et al., 2014b). På grunn av sammenhengen mellom kjønnkromosomtrisomi og sosiale vansker mener noen at kunnskap om kjønnskromosomtrisomier vil bidra til økt forståelse om ASF (Otter et al., 2021; van Rijn et al., 2008b, 2014b).
Studier som har undersøkt sosial kognisjon tyder på at menn med KS har vansker med å identifisere riktig affektiv tilstand i bilder av ansikter, og at denne vansken er uavhengig av generell visuell persepsjon (van Rijn et al., 2018). I tillegg ser det ut til at menn med KS strevde med oppgaver hvor de skulle identifisere og sette ord på egne følelser, samtidig som de hadde en høyere emosjonell aktivering under disse oppgavene enn friske kontrollpersoner (van Rijn et al., 2006). Forskningen tyder altså på at menn med KS strever med å forstå og fortolke egne og andres følelsestilstander.
Utover dette har to studier vist at menn med KS har vansker med å identifisere
spesifikke følelser hos andre, slik som frykt, forakt og sinne (Babinet et al., 2017; van Rijn et al., 2006). Vansker med å oppfatte spesifikke følelser kan føre til misforståelser i sosiale situasjoner, og potensielt uhensiktsmessig atferdsregulering. Slike vansker er blant annet forbundet med atferdsproblematikk (van Zonneveld et al., 2019) og emosjonelle vansker (Leist & Dadds, 2009). Muligens kan vansker med å forstå spesifikke følelser slik som frykt, forakt og sinne bidra til å forstå skjevutvikling og atferdsproblematikk assosiert med KS.
9 Forskningen på disse sammenhengene er imidlertid i en tidlig fase (van Zonneveld et al., 2019). Særlig for menn med KS er vansker med spesifikke følelser kun nevnt i to
enkeltstudier. På bakgrunn av dette ønsker vi derfor å undersøke om menn med KS strever med å mentalisere enkelte følelsestilstander.
Til tross for at menn med KS ofte har en evneprofil i normalområdet, tyder overnevnte studier på vansker med sosial kognisjon. Særlig emosjonsgjenkjenning ser ut til å være et problemområde (van Rijn et al., 2006, 2018). Sosialkognitive vansker har, i likhet med øvrige kognitive vansker, negativ innvirkning på funksjon og livskvalitet (Luyten et al. 2020). Det er derfor viktig med et bredere fokus hvor sosial kognisjon, slik som mentalisering, også
inkluderes. Språkevner er vist å ha sammenheng med mentalisering i normalpopulasjonen (Peterson & Miller, 2012). Vi vil derfor presentere studiens neste hovedområde, språk og språkvansker.
1.4 Språk og språkvansker
Språklig utvikling er en viktig del av barns utvikling, nettopp fordi det legger
grunnlaget for videre sosioemosjonell forståelse og skoleprestasjoner (Astington & Jenkins, 1999; Durham et al., 2007). Språk forutsetter en rekke kognitive prosesser, slik som
representasjonell tenkning, hukommelse, evne til læring, grammatisk forståelse, fonologisk kunnskap og pragmatikk. En svakhet innenfor ett eller flere av disse områdene medfører utfordringer med språket. Svekket språkutvikling kan manifestere seg på flere måter (Cromer, 1981). For eksempel i evnen til å erverve fonologisk, semantisk og syntaktisk informasjon (spesifikke språkvansker), i grammatiske aspekter (grammatisk-spesifikke språkvansker), i evnen til å lese og skrive (dysleksi), eller i evnen til å forstå andre. Mange områder av språket kan altså affiseres, noe som vil komme til uttrykk i ulike språkvansker. De vanligste
språkvanskene ved KS, vil belyses nærmere.
1.4.1 Språk og verbale evner blant menn med KS
I de tilfellene hvor nevrokognitiv funksjon har blitt undersøkt blant menn med KS, er et av de gjennomgående funnene relativt svakere verbale evner sammenlignet med visuell- analytiske evner (Boada et al., 2009; Skakkebæk et al., 2015). Språkvanskene kan muligens forklare at menn med KS som gruppe har kortere utdanning enn gjennomsnittsbefolkning, til tross for et evnenivå i normal- til nedre normalområdet (Groth et al., 2013).
Enkelte studier indikerer at ulike språkvansker er vanlig blant opp mot 80% av menn med KS (Boada et al., 2009). Språkvanskene kan innebære forsinket språkutvikling, lese- og skrivevansker (Bojesen & Gravholt, 2007; St John et al., 2019), og mellom 30-50% er i behov av ekstra oppfølging under språkutviklingen (Aksglæde et al., 2011; Bishop & Scerif, 2011).
10 Svakere verbale evner er også funnet blant gutter med KS hvor språkutviklingen har vært normal (Melogno et al., 2019). Det rapporteres også om vansker med verbal (fonologisk) prosessering, samt nedsatt verbal hukommelse og læring (Geschwind et al., 2000; Geschwind
& Dykens, 2004; Ross et al., 2008).
Språkvanskene er også tilstede fra tidlig alder (Zampini et al., 2018), og vedvarer i ungdoms- og voksenalder (Boada et al., 2009; St John et al., 2019). Det ser også ut til at språkvanskene blir mer uttalte fra barndom og i løpet av tenårene (Rovet et al., 1996).
Forsinket språkutvikling slik som observert ved KS, er også et utviklingstrekk som er typisk ved ASF (Mitchell et al., 2006). Det at språk har sosiale aspekter blir særlig tydelig ved vansker assosiert med ASF. Hos personer med ASF hvor formelle språkevner som semantikk og syntaks er intakt, er det likevel vanlig med pragmatiske språkvansker (Cromer, 1981;
Tager-Flusberg, 1981; Volden et al., 2009). Pragmatikk handler om hvordan konteksten bidrar til meningsinnholdet, og forutsetter forståelse av ulike sosiale koder, samt å trekke slutninger om andres følelsestilstander eller intensjoner. Språk påvirker dermed sosial interaksjon, og er assosiert med god sosial fungering (Durkin & Conti-Ramsden, 2007).
En studie viste at gutter med KS, i likhet med ASF, har mindre vansker med de formelle aspektene ved språk, slik som syntaks. Forskjellen mellom KS og kontrollpersoner blir mer fremtredende ved avanserte språkoppgaver, som krever forståelse av metaforer, intonasjon og pragmatikk (Melogno et al., 2019). Vansker med sosialpragmatiske situasjoner er også støttet av andre studier (Ross et al., 2008; Visootsak & Graham, 2009).
Til tross for at språk er en viktig forutsetning for god sosial funksjon, er det lite kunnskap om hvordan språk spesifikt påvirker fungering blant menn med KS. Hovedmålet med denne studien er å undersøke sammenhengen mellom språk og mentalisering blant menn med KS.
1.5 Sammenhengen mellom mentalisering og språk
Mentalisering og språk er en del av, og et uttrykk for, den kognitive utviklingen (Charman et al., 2000; Clark, 2004; Wellman et al., 2001). I spedbarnsårene blir samspillet med primære omsorgsgivere ansett som viktig for utviklingen av mentalisering (Meins et al., 1998, 2002), og verbal kommunikasjon inngår som en vesentlig del av dette samspillet (Meins
& Fernyhough, 1999). Grunnleggende sosialkognitive ferdigheter, slik som delt
oppmerksomhet, å følge den andres blikk, imitering og gestikulering anses som fundamentale både for tilegnelse av språk (Carpenter et al., 1998; Luyster et al., 2008), og for utviklingen av mentalisering (Charman et al., 2000; Tomasello & Carpenter, 2007). Sosial interaksjon er dermed en forutsetning for utvikling av både språk og mentalisering. Også etter
11 spedbarnsårene skjer utviklingen i interaksjon med andre. Vygotsky (1987) brukte begrepet den proksimale utviklingssonen (“zone of proximal development”) og stillasbygging (“scaffolding”), til å demonstrere hvordan utviklingen skjer i en sosial kontekst.
Mentalisering og språk påvirkes av samspill med andre, men egenskapene påvirker hverandre også gjensidig (de Villiers, 2007). Teorier om sammenhengen mellom
mentalisering og språk, peker på at begge egenskapene avhenger av evnen til
representasjonell tenkning (Hale & Tager-Flusberg, 2003; Mo et al., 2014). Studier av friske barn har vist at trening på komplekse språkoppgaver bedret mentaliseringsevnen, mens trening på mentaliseringsoppgaver ikke påvirket språkfunksjon (Hale & Tager-Flusberg, 2003). Dette støtter teorien om at språk fasiliterer utviklingen av mentalisering (Astington &
Jenkins, 1999).
Mange menn med KS opplever vansker med sosial fungering, og en studie har vist at gutter med KS har like store sosiale utfordringer som barn med ASF (Brandenburg-Goddard et al., 2013; van Rijn et al., 2014b). Gutter med KS har også større vansker med
språkoppgaver hvor det kreves at de skal trekke slutninger om andre i en sosial kontekst (Melogno et al., 2019). Dette gir støtte for at nedsatt språkfunksjon bidrar til de sosiale
utfordringene assosiert med KS (Brandenburg-Goddard et al., 2013). De sosiale utfordringene bør også forstås i lys av vansker med emosjonsgjenkjenning og mentalisering (van Rijn et al., 2014a). Språkvanskene og utfordringer med sosial kognisjon som er vanlig ved KS blir mer uttalte fra barndom- og ungdom til voksen alder. Dette tenkes å ha sammenheng med økende sosiale- og akademiske krav, hvor det stilles større krav til språkfunksjon og
mentaliseringsevne (St John et al., 2019). Mentalisering og språk henger slik tett sammen med sosial kognisjon. Vansker med sosial kognisjon og språk er utbredt blant menn med KS (Boada et al., 2009; Skakkebæk et al., 2015; St John et al., 2019). Det er derfor nærliggende å anta at de også har utfordringer knyttet til mentalisering, og at mentaliseringsvanskene kan knyttes til språkvansker.
Sammenhengen mellom mentalisering og språk er imidlertid mindre tydelig ved ASF.
Studier har vist at personer med ASF med normal språkfunksjon, likevel har problemer med mentalisering (Baron-Cohen, 2000; Frith, 2001). For friske kontrollpersoner ser
sammenhengen mellom mentalisering og språk ut til å være mer fremtredende (Peterson &
Miller, 2012). Dette reiser spørsmål om sammenhengen mellom mentalisering og språk er lik på tvers av ulike grupper, slik som mellom ASF og KS, eller mellom KS og
normalpopulasjonen. På bakgrunn av dette ønsker vi å undersøke sammenhengen mellom
12 mentalisering og språk for menn med KS, og om denne sammenhengen skiller seg fra
normalpopulasjonen.
1.6 Problemstilling og hypoteser
I denne studien undersøkte vi mentalisering og språk blant voksne menn med KS
sammenlignet med friske kontrollpersoner. Vår første problemstilling var: Har deltakerne med KS og kontrollgruppen ulik prestasjon på en test som krever mentalisering? På bakgrunn av tidligere funn som tyder på vansker med sosial kognisjon i KS-gruppen (Bojesen & Gravholt, 2007; van Rijn et al., 2018) var vår første hypotese at deltakerne med KS ville oppnå
signifikant lavere skåre på Mentaliseringstesten RMET enn kontrollgruppen. Ettersom tidligere studier av mentalisering har funnet signifikante korrelasjoner mellom
Mentaliseringstesten RMET og Fullskala IQ (Peñuelas-Calvo et al., 2019; Peterson & Miller, 2012), kontrollerte vi for Fullskala IQ i sammenligningen.
Vår andre problemstilling var dermed: Har den forventede gruppeforskjellen i skårer på Mentaliseringstesten RMET sammenheng med forskjeller i generelle kognitive evner? I tråd med en metastudie som viste at sammenhengene mellom Verbal IQ, Utførings-IQ og
Mentaliseringstesten RMET varierte mellom friske og kliniske grupper (Peñuelas-Calvo et al., 2019) var vår antakelse at sammenhengene mellom Mentaliseringstesten RMET og kognitive mål ville være forskjellig for KS og kontrollgruppen. Ettersom språklige utfordringer er et kjent funn blant menn med KS (Boada et al., 2009; Skakkebæk et al., 2015) var vår andre hypotese at verbale evner ville korrelere sterkere med skårer på Mentaliseringstesten RMET i KS-gruppen enn i kontrollgruppen. I tillegg forventet vi at verbale evner ville ha større sammenheng med Mentaliseringstesten RMET enn ikke-verbale evner for begge gruppene, på bakgrunn av tidligere funn (Peñuelas-Calvo et al., 2019; Peterson & Miller, 2012).
Vår tredje problemstilling var: Er det enkelte følelsestilstander som menn med KS spesielt strever med å mentalisere? På bakgrunn av tidligere funn var vår tredje hypotese at menn med KS ville streve mer enn kontrollgruppen med å identifisere “negative”
følelsestilstander som frykt, forakt og sinne, enn positive og nøytrale følelsestilstander (Babinet et al., 2017; van Rijn et al., 2006).
13
2 Metode
Denne hovedoppgaven er en kvantitativ studie, og del av pilotprosjektet XXY Nordic - Den Nordiske Klinefelterstudien. Vi gjennomførte datainnsamlingen sammen med et større testteam ved Psykologisk institutt, Universitetet i Oslo, mellom 2018 og 2020.
Pilotprosjektet XXY Nordic omhandler hjernens fungering, mental helse og søvn blant menn med KS og friske kontrollpersoner. Deltakerne i pilotprosjektet gjennomførte en MRI-
undersøkelse av hjernen, electroencephalografi (EEG), samt kartlegging av nevropsykologisk funksjon, mental helse og søvn. Den delen av pilotprosjektet som vi presenterer i denne hovedoppgaven handler primært om mentalisering og generelle kognitive evner, og omhandler derfor kun nevropsykologiske atferdsmål relatert til disse funksjonene.
2.1 Rekruttering
Prosjektet rekrutterte deltakere med KS via brukerregisteret til Frambu
kompetansesenter for sjeldne diagnoser og gjennom informasjon som ble lagt ut på nettsidene til Klinefelterforeningen i Norge. Samtykkeskjema og informasjon om studien ble sendt til brukere og medlemmer per post. På grunn av begrenset finansiering til reiseutgifter ble deltakere med KS som var bosatt i Oslo, Akershus, Buskerud, Vestfold og Østfold invitert til å delta i studien. Kontrollgruppen ble rekruttert via annonser i lokalaviser på Østlandet, oppslag på utdanningssteder og butikker, og gjennom en annonse på sosiale medier. Gjennom disse rekrutteringskanalene ble det også åpnet for andre fylker. Eksklusjonskriteriet for deltakelse i studien var klaustrofobi, da deltakerne som en del av det større pilotprosjektet XXY Nordic, skulle gjennom en MRI-undersøkelse. Alle deltakere fikk dekket reiseutgifter og det ble servert enkel mat og drikke på undersøkelsesdagen. Deltakerne var med i
trekningen av et universalgavekort til en verdi av 1000 kroner.
2.2 Utvalget
Utvalget besto opprinnelig av 30 menn med KS, og en kontrollgruppe på 28 friske menn uten KS. Fire av deltakerne med KS, samt to av deltakerne uten KS gjennomførte ikke Mentaliseringstesten RMET, og ble derfor ekskludert fra analysene. Deltakerne med KS (n = 26) var i alderen 19-60 år, med gjennomsnittsalder på 37,0 år (SA = 10,9). Deltakerne i kontrollgruppen (n = 26) var i alderen 20-65 år, og gjennomsnittsalderen var 37,8 år (SA = 13,7).
2.3 Etiske betraktninger
Forskningsprosjektet XXY Nordic ble godkjent av Regionale komiteer for medisinsk og helsefaglig forskningsetikk Sør-Øst (REK; prosjektnummer 2018/1061). Skriftlig
informert samtykke ble gitt av alle deltakerne, og alle fikk tilbud om at samtykkeskjemaet
14 kunne gjennomgås muntlig per telefon. Deltakerne fikk mulighet til å trekke seg når som helst i løpet av studien, og de fikk også tilbud om å ha med seg en støtteperson på
undersøkelsesdagen. Undersøkelsene ble utført på Psykologisk institutt og Rikshospitalet. I samtykkeskjemaet ble det informert om at undersøkelsene kunne avdekke sykdommer som ikke tidligere var diagnostisert. Dersom dette ble aktuelt ville deltakerne få tilbud om videre medisinsk utredning utenfor studien. Det aktuelle testbatteriet var omfattende, men valgt for å kunne gi en bred vurdering av deltakernes kognitive funksjonsnivå. Prosjektet ble presentert og diskutert på Klinefelterforeningens årsmøte i mars 2018. Lederen for foreningen (G.
Johansen) har vært aktivt deltakende i planleggingen og utformingen av prosjektet. Foreløpige resultater ble presentert på årsmøtet i 2019. Alle deltakerne fikk tilbud om skriftlig rapport og/eller muntlig tilbakemelding på sine resultater, i tråd med anbefalinger fra REK. Samtlige deltakere ønsket en slik rapport og har mottatt denne i etterkant av studien. Flere takket også ja til oppfølgingssamtale med prosjektleder (Psykologspesialist K. Fjermestad) om rapporten.
I ett tilfelle ble det tatt kontakt med lokalt hjelpeapparat, og i et annet tilfelle ble det tatt kontakt med arbeidsgiver. Dette ble gjort etter samtykke fra deltaker. Testmaterialet ble anonymisert og oppbevart nedlåst. Elektroniske data ble anonymisert og lagret med passordbeskyttelse.
2.4 Måleinstrumenter
Vi brukte Mentaliseringstesten RMET (Reading The Mind in the Eyes Test, Revised;
Baron-Cohen, 2001) som mål på mentalisering. For å undersøke generelt evnenivå brukte vi Wechsler Abbreviated Scale of Intelligence, Second Edition (WASI-II; Wechsler, 2011). Ved siden av de verbale målene i WASI-II benyttet vi to andre verbale tester slik at vi kunne få et bredere mål på verbal kognisjon. Disse testene var deltesten Verbal Flyt (FAS) fra Delis Kaplan Executive Function System (D-KEFS; Delis et al., 2001) og California Verbal Learning Test, Second Edition (CVLT-II; Delis et al., 2000). Bakgrunnsinformasjon om deltakerne ble også kartlagt.
2.4.1 Bakgrunnsinformasjon
Deltakerne svarte på et skjema som inneholdt spørsmål om sivilstatus, alder,
utdanning, yrkesstatus, lese- og skrivevansker. Menn med KS svarte i tillegg på spørsmål om testosteronbehandling og alder ved diagnostisering.
2.4.2 Mentaliseringstest
Mentaliseringstesten RMET er utviklet av Simon Baron-Cohen (Reading The Mind in the Eyes Test, Revised; Baron-Cohen et al., 2001) og hans forskergruppe ved Universitetet i Cambridge. Testen består av 36 ulike bilder av voksne kvinner og menn, som demonstrerer
15 forskjellige følelsestilstander. Se Figur 1 for eksempler. Bildene er skåret til slik at kun
øynene synes, noe som gjør testen vanskeligere enn tester som benytter hele ansikter. Rundt bildene er det fire svaralternativer hvor ett benevner den riktige følelsestilstanden. De andre alternativene består stort sett av følelsestilstander som ligner, men noen bilder har også alternativer som tilhører andre følelseskategorier (Baron-Cohen et al., 2001). Svarene skåres med 0 eller 1 poeng og maks poengskåre er 36 poeng.
Selv om testen ikke opprinnelig er utviklet for å studere avgrensede følelseskategorier, har flere forskere brukt Mentaliseringstesten RMET til dette formålet. Slik kan
Mentaliseringstesten RMET brukes til å undersøke om kliniske populasjoner har vansker med å tolke enkelte kategorier av følelser. Det vanlige har vært å dele inn bildene i tre kategorier, nemlig positive, nøytrale og negative følelsestilstander. Flere forskere har gjort denne inndelingen etter egne vurderinger (Hudson et al., 2020). Vi valgte å benytte Hudson og kolleger (2020) sin inndeling ettersom studien benyttet et stort utvalg (n=164) til å vurdere hvilken kategori hvert enkelt bilde tilhører. Denne inndelingen gir 16 positive, syv nøytrale og 13 negative bilder. Eksempler på positive følelsestilstander er “vennlig” og “leken”.
Eksempler på nøytrale følelsestilstander er “bekymret” og “tankefull”. Eksempler på negative følelsestilstander er “fiendtlig” og “anklagende” (Hudson et al., 2020). Figur 1 viser fire av oppgavene i Mentaliseringstesten RMET.
16 Figur 1
Eksempeloppgaver fra Mentaliseringstesten RMET
Merk. Figur 1 viser fire eksempeloppgaver fra Mentaliseringstesten RMET. Bildene er hentet fra “The “Reading the Mind in the Eyes” Test Revised Version: A study with Normal Adults, and Adults with Asperger Syndrome or High-functioning Autism” av Simon Baron-Cohen et al., 2001, J. Child Psychol. Psychiat., 42 (2), s 241-251, Cambridge University Press. Copyright 2001 Association for Child Psychology and Psychiatry.
Deltakerne bes om å velge det svaralternativet som passer best til hvert bilde.
Instruksen er videre at dersom de synes flere alternativer stemmer, skal de velge det de synes passer best. Deltakerne får også en ordliste de kan se på dersom det er noen av ordene de ikke forstår. Testen er utviklet for å være et mål på Theory of Mind eller mentalisering, der
hensikten er å si noe om grad av sosial sensitivitet i gruppen man studerer (Baron-Cohen et al., 2001).
Testen er ikke normert, men gjennomsnittsskårer fra flere utvalg med friske personer er publisert i litteraturen (Baron-Cohen, 2001; Carpenter et al., 2009; Kidd & Castano, 2013;
Wilson et al., 2014). Reliabiliteten og validiteten til testen vurderes å være god (Olderbak et al., 2015; Ventola & Friedman, 2015). Vi benyttet den norske oversettelsen av
Mentaliseringstesten RMET (Sommerfeldt & Skårderud, 2008), som foreløpig er lite brukt i forskningssammenheng.
17 2.4.3 Verbale tester
Ordforståelse
Ordforståelse er den første verbale deltesten i WASI-II. I denne testen bes deltakeren om å forklare hva ulike ord betyr. Testen består av totalt 42 ord som øker i vanskelighetsgrad.
Svarene skåres mellom 0-2 hvor 0 er feil svar, 1 er delvis riktig og 2 er helt riktig. Et
eksempel på en middels vanskelig oppgave fra Ordforståelse er: “Hva er ferie?” Et svar som gir 2 poeng på dette spørsmålet er for eksempel “fri fra jobben”. Dersom deltakeren dekker deler av begrepet i sitt svar, for eksempel ved å si “når du reiser til syden” gis 1 poeng. Et svar som gir 0 poeng på denne deltesten er for eksempel “flukt”. Testen måler ekspressivt språk, verbal kunnskap og generell kunnskap. Testen lader også på andre kognitive evner som hukommelse, læringsevne og språkutvikling, inkludert begrepsdanning (Wechsler, 2011).
Likheter
Likheter er den andre verbale deltesten i WASI-II. I denne testen bes deltakeren om å forklare likheten mellom ord. Testen består av totalt 28 par med ord eller begreper som øker i vanskelighetsgrad. Svarene skåres mellom 0-2 hvor 0 er feil svar, 1 er delvis riktig og 2 er helt riktig. Et eksempel på en middels vanskelig oppgave fra Likheter er: “På hvilken måte er å elske og å hate like?” Et svar som gir 2 poeng på denne oppgaven er for eksempel “Begge er følelser”. Dersom deltakeren dekker deler av likheten, for eksempel ved å si “noe du gjør mot en annen” gis 1 poeng. Et svar som gir 0 poeng på denne deltesten er for eksempel “begge har med mennesker å gjøre”. Testen måler verbal begrepsdanning og abstrakt verbal resonnering (Wechsler, 2011).
Verbal Flyt (FAS)
Verbal Flyt er en deltest fra D-KEFS (Delis et al., 2001). I denne testen bes deltakeren om å si så mange ord som mulig som starter på en bestemt bokstav (F, A og S). Deltakerne får 60 sekunder per bokstav, og testadministrator tar tiden med stoppeklokke. Deltakeren
instrueres til ikke å gjenta samme ord, ikke oppgi ord som er tall, egennavn eller samme ord med ulik bøyning. Ordene noteres av testadministrator i 15-sekunders intervaller. Testen måler gjenhenting av semantisk informasjon fra langtidsminnet etter en fonemisk kategori eller hint (cue), og evnen til hurtig verbal produksjon. Testen stiller krav til korttidsminne for instruksjonene, samt hvilke ord som allerede er blitt sagt. Testen brukes hovedsakelig for å måle eksekutiv funksjon, men gir også informasjon om det semantiske systemet, som står for lagring av ord og deres assosiasjoner (Delis et al., 2001). Verbal Flyt har god reliabilitet (Shunk et al., 2010) og korrelerer mer med språkmål som Ordforståelse og Likheter enn eksekutive funksjoner i en studie av barn med språkvansker (Henry et al., 2015). I vår studie har vi brukt sumskåren av totalt antall korrekte ord i analysene.
18 California Verbal Learning Test II
CVLT-II er en test som brukes til å kartlegge strategier og prosesser ved læring av verbalt materiale og verbal hukommelse (Delis et al., 2001). I denne testen leses 16 ord opp av testadministrator, hvorpå deltakeren bes om å gjenta ordene som huskes. Dette repeteres helt til alle 16 ordene gjentas, eller etter maksimalt fem forsøk. Ordlisten kan inndeles i fire semantiske kategorier som er frukt, dyr, transportmidler og møbler. Deltakeren har altså mulighet til å bruke semantiske innlæringsstrategier for å huske ordene lettere. Totalt antall ord som huskes i løpet av fem forsøk summeres og gir et mål på verbal innlæring. Maksimal råskåre på Verbal Innlæring er 80. Etter cirka 20 minutter bes deltakeren om å gjengi så mange ord som huskes, og dette gir et mål på langtidsminne. I våre analyser har vi kun brukt innlæringsmålet (Verbal Innlæring), ettersom vi var mer interessert i språklig innlæring enn langtidshukommelse. Vi benyttet den norske versjonen av CVLT-II (Lundervold & Sundet, 2004). En litteraturgjennomgang viste at de psykometriske egenskapene til den norske
versjonen ligner den amerikanske versjonen, og at testen har adekvate egenskaper som mål på verbal innlæring (Siqveland, 2014).
2.4.4 Visuell-analytiske tester Terningmønster
Terningmønster er den første visuell-analytiske deltesten i WASI-II. I denne testen bes deltakeren om å bruke terninger for å gjenskape tofargede mønstre som testadministrator viser fra en katalog. Hver terning har to hvite sider, to røde sider og to sider som er halvt røde og halvt hvite. Testen består av 13 oppgaver som øker i vanskelighetsgrad, fra enkle mønstre som krever to terninger til komplekse mønstre som krever 9 terninger. Oppgavene har tidsbegrensning og tidsbruk per oppgave noteres av testadministrator. Svarene skåres fra 0-7 etter utføring og tidsbruk. Testen måler aspekter av perseptuell og motorisk funksjon, samt tempo (Wechsler, 2011).
Matriser
Matriser er den andre visuell-analytiske deltesten i WASI-II. I denne testen vises bildematriser hvor det mangler en bit, og deltakeren bes om å ferdigstille matrisene ved å peke ut hvilket bilde som mangler av fem mulige alternativer. Testen består av 35 matriser som øker i vanskelighetsgrad. Svarene skåres som 0 eller 1 poeng. Testen består av fem former for ikke-språklige resonneringsoppgaver: Mønsterutfylling, klassifikasjon, bedømming av likhet og rekkefølgeresonnering (Wechsler, 2011).
2.4.5 Mål på generelt evnenivå
Vi brukte WASI-II for å estimere generelt evnenivå. WASI-II er en kortversjon av mer omfattende evnetester. WASI-II består av fire deltester, som er valgt fordi de lader mest på
19 generell evnefaktor (g-faktor). Deltestene i WASI-II er Terningmønster, Matriser,
Ordforståelse og Likheter. Sammen gir disse testene et estimat på generelt evnenivå, også omtalt som Fullskala IQ. Deltestene Ordforståelse og Likheter gir et estimat av Verbal IQ.
Deltestene Matriser og Terningmønster gir tilsammen et estimat på Utførings-IQ som omfatter ikke-verbale evner. Utførings-IQ måler i større grad visuell-analytiske aspekter av kognisjon. I WASI-II manualen poengteres det at “verbal forståelse” og “perseptuell organisering” ville vært mer dekkende ord enn Verbal IQ og Utførings-IQ ettersom testene ikke inneholder mål på konsentrasjon og tempo (Weschler, 2011). Ettersom betegnelsene ikke har blitt endret, bruker vi begrepene Verbal IQ og Utførings-IQ i vår studie. WASI-II er mye brukt både i forskning og i klinikk, og internasjonale erfaringer tilsier at den gir et reliabelt og valid estimat på IQ (McCrimmon & Smith, 2013; Wechsler, 2011).
2.5 Prosedyre
Deltakerne ble testet på Psykologisk institutt enten en lørdag eller søndag i
tidsperioden 2018-2020. Den nevropsykologiske testingen som er omtalt i vår studie tok cirka 1-2 timer. I forkant av dette hadde deltakerne gjennomført MR og EEG-undersøkelse.
Deltakerne fikk tilbud om pause underveis i den nevropsykologiske testingen, og de fleste takket ja til dette. Testteamet besto av psykologistudenter som hadde fått opplæring i de aktuelle testene, og forfatterne av denne hovedoppgaven var en del av dette teamet.
2.6 Analyseplan
Vi brukte IBM SPSS 26.0 til statistisk analyse av datamaterialet. For å undersøke karakteristika ved deltakerne som utdanningsnivå, alder, sivilstatus og yrkesstatus benyttet vi beskrivende statistikk. Vi brukte Chi-kvadrat test for å undersøke om forskjellene i disse variablene var signifikante. For å undersøke om det var en forskjell i skåre på
Mentaliseringstesten RMET mellom gruppene brukte vi t-test for uavhengige utvalg. Ettersom vi ønsket å undersøke om forskjeller i skåre på Mentaliseringstesten RMET mellom gruppene kunne tilskrives forskjeller i kognitivt evnenivå, brukte vi lineær multippel regresjonsanalyse til å kontrollere for Fullskala IQ. I tillegg til å undersøke forskjeller i Mentaliseringstesten RMET, benyttet vi beskrivende analyser for gjennomsnitt og spredning av de ulike målene i testbatteriet for å sammenligne hvordan KS og kontrollgruppen presterte på de andre testene som omfattet språk- og utføringsevner. Vi brukte t-test for uavhengige utvalg for å undersøke om forskjellene var signifikante, samt Cohen’s d (M2-M1/SD pooled) for å gi et mål på effektstørrelsen. I henhold til Cohens (2013) sine anbefalinger betraktet vi 0.2 som liten effektstørrelse, 0.5 som moderat og 0.8 som stor.
20 Vi benyttet Pearsons produkt-moment korrelasjonsanalyse for å undersøke korrelasjoner mellom Mentaliseringstesten RMET og de ulike deltestene, samt Fullskala IQ, Verbal IQ og Utførings-IQ. Korrelasjonene ble tolket i henhold til Cohen (2013) sine anbefalinger, der korrelasjoner mellom .10 og .29 tolkes som svake, korrelasjoner mellom .30 og .49 som moderate, og korrelasjoner over .50 som sterke. Basert på denne korrelasjonsanalysen gjennomførte vi en standard multippel lineær regresjonsanalyse med fire modeller for å undersøke i hvilken grad variasjonen i skårer på Mentaliseringstesten RMET hos deltakerne med KS kunne forklares ut ifra språk- og utføringsvariablene. Tilsvarende regresjonsanalyse ble gjort for kontrollgruppen. Vi undersøkte eventuelle problemer med kollinearitet gjennom å se på VIF og toleranse, der VIF > 10 eller toleranse under 0.10 ble ansett som problematisk.
Vi benyttet adjusted R squared (adj.R2) som mål på forklart varians.
For å undersøke om deltakerne med KS strevde med spesifikke mentaliseringsoppgaver brukte vi kategoriseringen utarbeidet av Hudson og kolleger (2020), og delte dataene fra Mentaliseringstesten RMET inn i negative, positive og nøytrale følelsestilstander. Deretter brukte vi t-test for uavhengige utvalg for å undersøke forskjeller mellom gruppene når dataene var gruppert. Funn med p ≤ .05 ble betraktet som statistisk signifikante.
21
3 Resultater
3.1 Beskrivende statistikk av gruppene
Tabell 1 viser en oversikt over utdanning, yrkesstatus, sivilstatus og lese- og
skrivevansker i utvalgene. Tallene er oppgitt for både KS-gruppen og kontrollgruppen for å vise hvordan gruppene er forskjellige. Deltakerne med KS hadde lavere utdanning, og færre av dem var i arbeid. I tillegg var det dobbelt så mange kontrolldeltakere som hadde samboer eller ektefelle. Lese- og skrivevansker var utbredt hos deltakerne med KS, mens dette ikke var tilfellet for kontrolldeltakerne. Det var signifikante forskjeller mellom gruppene på flere av bakgrunnsvariablene (Se Tabell 1). Gitt at vår utvalgsstørrelse begrenser antallet faktorer det kan kontrolleres for i analysene, har vi valgt å avgrense til IQ som kontrollvariabel.
Tabell 1
Karakteristika ved deltakerne
Klinefelter syndrom Kontrollpersoner
N (%) N (%)
26 (100) 26☨ (100)
Høyeste fullførte utdanning*
Barneskole 1 (3.8) 0 (0)
Ungdomsskole 2 (7.7) 1 (3.8)
Videregående skole 18 (69.2) 9 (34.6)
Høyere utdanning (>2 år) 5 (19.2) 16 (61.6)
Yrkesstatus*
Elev/student 4 (15.4) 1 (3.8)
Yrkesaktiv 11 (42.3) 24 (92.3)
Arbeidsufør 8 (30.8) 0 (0)
Pensjonist 3 (11.4) 0 (0)
Sivilstatus*
Enslig 14 (53.8) 4 (15.4)
Gift/samboer 10 (38.5) 20 (76.9)
Skilt/separert 2 (7.7) 1 (3.8)
Lese/skrivevansker*
Ja 11 (42.3) 1 (3.8)
Nei 13 (50.0) 24 (92.3)
Vet ikke 2 (7.7) 0 (0)
Merk. ☨ Manglende data for én kontrollperson på punktene yrkesstatus, sivilstatus, samt lese/skrivevansker. *Signifikant forskjell p < .05
22 3.2 Sammenligning av Mentaliseringstesten RMET mellom gruppene
Tabell 2 viser resultatene fra den første regresjonsanalysen, hvor vi undersøkte forskjeller i skårer på Mentaliseringstesten RMET mellom gruppene og kontrollerte for Fullskala IQ. Forskjellen i skårer på Mentaliseringstesten RMET mellom gruppene var signifikant (modell 1). For å undersøke om denne gruppeforskjellen kunne forklares av forskjell i evnenivå, la vi til Fullskala IQ som prediktor i modell 2. Begge de overordnede modellene var signifikante. Etter at vi kontrollerte for Fullskala IQ, var ikke lenger Gruppe en signifikant prediktor.
3.3 Sammenligning av ulike kognitive mål mellom gruppene
Tabell 3 viser skårer på de ulike testene for henholdsvis KS-gruppen og
kontrollgruppen. Skårene er oppgitt som gjennomsnitt for hver gruppe, med standardavvik og spenn for å vise variasjonen i skårene for hver gruppe. For å ytterligere beskrive bredden i funksjon blant deltakerne med KS, undersøkte vi antall deltakere med KS som hadde skårer som lå under to standardavvik fra gjennomsnittet på hver deltest. På Mentaliseringstesten RMET og Fullskala IQ gjaldt dette to deltakere. På målene Verbal IQ og Utførings-IQ gjaldt dette en deltaker per test. På deltestene Verbal Innlæring og Verbal Flyt gjaldt dette ingen deltakere. KS-gruppen hadde signifikant lavere skårer enn kontrollgruppen på samtlige mål,
Tabell 2
Lineær regresjonsanalyse for effekten av gruppetilhørighet på Mentaliseringstesten RMET, kontrollert for IQ
Prediktorer B SE Beta t p KI Adj.
R2 F VIF
Modell 1 .02 0.09 6.18
(Konstant) 17.66 1.93 9.17 .00 (13.80-21.54)
Gruppe 3.01 1.21 0.34 2.49 .02 (.58-5.45) 1.00
Modell 2 .00 0.36 15.18
(Konstant) 3.05 3.54 0.86 .39 (-4.06-10.16)
Gruppe -0.52 1.29 -0.06 -0.41 .68 (-3.07-2.03) 1.56
Fullskala IQ 0.18 0.40 0.66 4.65 .00 (.11-.26) 1.56
Merk. Avhengig variabel = Mentaliseringstesten RMET (Reading the Mind in the Eyes Test, Revised).
Fullskala IQ fra WASI-II (Wechsler Abbreviated Scale of Intelligence, Second Edition). Gruppe = KS (Klinefelter syndrom) og kontrollgruppe.
23 med unntak av Verbal Innlæring. Forskjellen i effektstørrelse mellom gruppene på
Mentaliseringstesten RMET var moderat. De øvrige målene hadde stor
effektstørrelsesforskjell, med unntak av Verbal Innlæring, hvor forskjellen var liten.
Tabell 3
Beskrivende statistikk og effektstørrelser for gruppeforskjeller på nevropsykologiske tester
Klinefelter syndrom Kontrollpersoner Sig. Effektstr.
Snitt SA Spenn Snitt SA Spenn p Cohen’s d RMET 20.77 4.30 11-28 23.69 4.29 13-30 .02 0.68 Fullskala IQ 98.36 14.67 63-119 117.50 11.29 88-134 .00 1.46 Verbal IQ 92.69 14.70 55-114 115.15 11.29 88-133 .00 1.71 Utførings-
IQ 103.62 15.36 62-121 116.27 12.41 92-135 .00 0.91 Verbal Flyt 30.58 10.48 12-54 44.15 14.88 25-85 .00 1.05
Verbal
Innlæring 49.50 11.34 30-71 51.73 9.72 35-72 .45 0.21
Merk. Effektstr/Cohen’s d = styrken på gruppeforskjellen. Sig./p = sannsynligheten for at forskjellen er tilfeldig. SA = standardavvik, Spenn = laveste og høyeste skåre. Mentaliseringstesten RMET = Reading the Mind in the Eyes Test, Revised. Verbal Flyt (FAS) fra D-KEFS. Verbal Innlæring fra CVLT-II (California Verbal Learning Test). Standardiserte skårer er oppgitt for Fullskala IQ, Verbal IQ og Utførings-IQ. Råskårer er oppgitt for Mentaliseringstesten RMET, Verbal Flyt og Verbal Innlæring.
3.3.1 Korrelasjonsanalyse
Tabell 4 viser Pearson produkt-moment korrelasjonskoeffisienter mellom de ulike målene for hvert utvalg. Korrelasjonskoeffisientene for kontrollgruppen er oppgitt i parentes.
For KS-gruppen korrelerte alle evnemålene signifikant med Mentaliseringstesten RMET.
Utførings-IQ korrelerte sterkere med Mentaliseringstesten RMET enn Verbal IQ. Matriser hadde sterk korrelasjon med Mentaliseringstesten RMET. Terningmønster hadde moderat korrelasjon med Mentaliseringstesten RMET. Ordforståelse, Verbal Flyt og Verbal Innlæring hadde sterk korrelasjon med Mentaliseringstesten RMET. Likheter hadde moderat korrelasjon med Mentaliseringstesten RMET.
24 For kontrollgruppen var korrelasjonene mellom evnetestene og Mentaliseringstesten RMET færre og svakere. Utføringsmålene, Ordforståelse og Verbal Innlæring korrelerte ikke signifikant med Mentaliseringstesten RMET for kontrollgruppen slik de gjorde for KS- gruppen. Verbal Flyt korrelerte med Verbal IQ i kontrollgruppen, men ikke i KS-gruppen.
Tabell 4
Korrelasjoner mellom kognitive mål for 26 menn med Klinefelter syndrom og 26 friske kontrollpersoner
RMET Fullskala IQ
Verbal IQ
Utførings- IQ
Verbal
Flyt Matriser Terning- mønster
Ord-
forståelse Likheter Verbal Innlæring
RMET .42* .42* .28 .40* .08 .23 .31 .40* .15
Fullskala
IQ .68** .84** .84** .47* .39* .36 .92** 78** .00
Verbal IQ .49* .90** .41* .46* .13 .36 .92** 92** .18
Utførings-
IQ .64** .87** .53** .33 .63** .94** .33 .39 -.18
Verbal
Flyt .53** .38 .23 .43* .27 .22 .47* .46* -.01
Matriser .68** .82** .53** .94** .41* .57** .05 .07 -.09
Terning-
mønster .40* .63** .30 .85** .46* .72** .27 .36 -.30
Ord-
forståelse .58** .90** .91** .67** .27* .62** .35 .74** .16
Likheter .40* .80** .93** .46* .25 .45* .33 .73** .13
Verbal
Innlæring .59** .55** .39 .38 .35 .39* .17 .56** .28
Merk. Korrelasjoner for KS-gruppen er oppgitt i nedre kvadrant. Korrelasjoner for kontrollgruppen er oppgitt i øvre kvadrant. Mentaliseringstesten RMET= Reading the Mind in the Eyes Test, Revised, Fullskala-IQ (Verbal IQ + Utførings IQ) og de enkelte deltester (Ordforståelse, Likheter, Matriser og Terningmønster) er fra WASI-II (Wechsler Abbreviated Scale of Intelligence, Second Edition), Verbal Flyt refererer til deltestendeltesten FAS fra Delis-Kaplan Executive Function System. Verbal Innlæring refererer til innlæringsmålet i CVLT-II (California Verbal Learning Test),
** = p < 0.01, * = p < 0.05
3.3.2 Regresjonsanalyser
Tabell 5 og 6 viser resultatene fra regresjonsanalysene. Vi lagde fire modeller for hver gruppe, og tilførte en ny prediktor i hver modell. De første tre prediktorene var de verbale målene, nemlig Verbal IQ, Verbal Flyt og Verbal Innlæring. I den fjerde modellen la vi til Utførings-IQ. Alle de overordnede modellene var signifikante for KS-gruppen, og samlet